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Myelin oligodendrocyte glycoprotein and aquaporin‐4 antibodies are highly specific in children with acquired demyelinating syndromes

Duignan, Sophie ; Wright, Sukhvir ; Rossor, Tom ; Cazabon, John ; Gilmour, Kimberly ; Ciccarelli, Olga ; Wassmer, Evangeline ; Lim, Ming ; Hemingway, Cheryl ; Hacohen, Yael

Developmental medicine and child neurology, 2018-09, Vol.60 (9), p.958-962 [Periódico revisado por pares]

England

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  • Título:
    Myelin oligodendrocyte glycoprotein and aquaporin‐4 antibodies are highly specific in children with acquired demyelinating syndromes
  • Autor: Duignan, Sophie ; Wright, Sukhvir ; Rossor, Tom ; Cazabon, John ; Gilmour, Kimberly ; Ciccarelli, Olga ; Wassmer, Evangeline ; Lim, Ming ; Hemingway, Cheryl ; Hacohen, Yael
  • É parte de: Developmental medicine and child neurology, 2018-09, Vol.60 (9), p.958-962
  • Notas: ObjectType-Article-1
    SourceType-Scholarly Journals-1
    ObjectType-Feature-2
    content type line 23
  • Descrição: Aim Our objectives were to evaluate the utility of measuring myelin oligodendrocyte glycoprotein (MOG) and aquaporin‐4 (AQP4) antibodies (Ab) in clinical practice and describe their associated neurological phenotypes in children. Method Between 2012 and 2017, 371 children with suspected acquired demyelinating syndromes (ADS) seen in three tertiary centres were tested for MOG‐Ab and AQP4‐Ab. Medical notes were retrospectively reviewed, and clinical and demographic data compiled. Clinical phenotyping was performed blinded to the antibody results. Results After review, 237 of the 371 were diagnosed with ADS. Of these, 76 out of 237 (32.1%) were MOG‐Ab positive and 14 out of 237 (5.9%) were AQP4‐Ab positive. None were positive for both autoantibodies. All 134 patients with non‐ADS were negative for MOG‐Ab. MOG‐Ab were identified in 45 out of 70 (64.3%) patients presenting with acute disseminated encephalomyelitis (ADEM) and in 24 out of 25 patients with relapsing ADEM. Thirty‐six out of 75 (48%) MOG‐Ab positive patients relapsed. Of the 33 children with neuromyelitis optic spectrum disorder, 14 were AQP4‐Ab positive, 13 were MOG‐Ab positive, and 6 were seronegative. Of the children with longitudinal samples, 8 out of 13 AQP4‐Ab remained positive during the disease course compared to 35 out of 43 MOG‐Ab (13/16 monophasic and 22/27 relapsing). Interpretation Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies were identified in a third of children with ADS. Almost half of the MOG‐Ab positive children relapsed and the majority of them remained antibody positive over 4‐years follow‐up. What this paper adds Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies (MOG‐Ab) are highly specific for acquired demyelinating syndromes (ADS). Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies are not identified in children with peripheral demyelination or genetic leukodystrophies/hypomyelination. Up to 48% of MOG‐Ab ADS paediatric patients relapse, higher than previously thought. Seroconversion to MOG‐Ab negative status is infrequent; patients may test MOG‐Ab positive at follow‐up sampling even when asymptomatic. Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies status should only be used in conjunction with the clinical information to guide maintenance therapy. Resumen Anticuerpos anti‐glicoproteína mielínica oligodendrocítica y anticuerpos anti‐acuaporina‐4 son altamente específicos en niños con síndrome desmielinizantes adquiridos Objetivo Nuestros objetivos fueron evaluar la utilidad de medir anticuerpos anti glucoproteina mielínica oligodendrocítica (MOG sigla en inglés) y anticuerpos anti acuaporina 4 en la práctica clínica, y describir el fenotipo neurológico asociado en niños. Método Entre 2012 y 2017, se midió anticuerpo anti‐glicoproteína mielínica oligodendrocítica y anti‐acuaporinas‐4 a 371 niños con sospecha de síndromes desmielinizantes adquiridos (SDA) vistos en tres centros de tercer nivel. Notas médicas fueron retrospectivamente revisadas, a su vez; datos clínicos y demográficos fueron compilados. El fenotipo neurológico fue realizado en forma independiente y enmascarado a los perfiles de anticuerpos. Resultados Después de la revisión, a 237 de los 371 niños se les diagnosticó SDA. En el grupo con SDA, 76 de los 237 (32,1%) tuvieron anticuerpos anti‐MOG positivos y 14 de 237 (5,9%) anticuerpos anti‐acuaporina‐4 positivos. Ninguno fue positivo para ambos anticuerpos. Los 134 pacientes que no presentaron SDA fueron anticuerpos anti‐MOG negativos. Se identificaron anticuerpos anti‐MOG positivos en 45 de 70 (64,3%) pacientes que presentaron encefalomielitis aguda diseminada (ENAD) y en 24 de 25 pacientes con recaída de ENAD, 36 de los 75 (48%) pacientes anti‐MOG positivos recayeron. De los 33 niños en el espectro de la neuromielitis óptica 14 fueron anticuerpo acuaporina‐4 positivo, 13 fueron anti‐MOG positivo, y 6 fueron seronegativos. De los niños con muestreo longitudinal, 8 de 13 permanecieron con anticuerpos anti‐acuaporina‐4 positivos durante el curso de la enfermedad en comparación con los 35 de los 43 niños anticuerpo MGO (13/1 monofásico y 22/27recidivante). Interpretación Se identificaron anticuerpos anti‐MOG en el tercio de los niños con SDA. Casi la mitad de los niños con anticuerpos a anti‐MOG positivos recayeron, y la mayoría de ellos continuaron con anticuerpos positivos en los siguientes a 4 años. Resumo Glicoproteína de oligodendrócito da mielina e anticorpos aquaporina‐4 são altamente específicos em crianças com síndromes desmielinizantes adquiridas Objetivo Nossos objetivos foram avaliar a utilidade de mensurar a glicoproteína de oligodendrócito da mielina (GOM) e anticorpos (Ac) aquaporina‐4 (AQP4) na prática clínica e descrever os fenótipos neurológicos associados a eles em crianças. Método Entre 2012 e 2017, 371 crianças com suspeita de síndromes desmielinizantes adquiridas (SDA) vistas em centros terciários foram testadas para Ac‐GOM e Ac‐AQP4. Os registros médicos froam retrospectivamente revisados e os dados clínicos e demográficos compilados. O fenótipo clínico foi realizado com cegamento para os resultados dos anticorpos. Resultados Após a revisão, 237 das 371 foram diagnosticadas com SDA. Destas, 76 de 237 (32,1%) foram Ac‐GOM positivas e 14 de 237 (5,9%) foram AQP‐4 positivas. Nenhuma foi positiva para ambos os anticorpos. Todos os 134 pacientes sem SDA foram negativos para Ac‐GOM. Ac‐GOM foram identificados em 45 de 70 (64,3%) dos pacientes apresentando encefalomielite aguda disseminada (EMAD) e em 24 dos 25 pacientes com EMAD recidivante. Trinta e seis de 75 (48%) dos pacieentes com Ac‐GOM positivo tiveram recidiva. Das 33 crianças com desordem do espectro da neuromielite óptica, 14 eram Ac‐AQP4 positivas, 13 eram Ac‐GOM positivas, e 6 eram soronegativas. Das crianças com amostras longitudinais, 8 de 13 com Ac‐AQP4 permaneceram positivas durante o curso da doença, comparadas com 35 de 43 com Ac‐GOM (13/16 monofásicas e 22/27 recidivantes) Interpretação Anticorpos de glicoproteína de oligodendrócitos foram identificados em um terço das crianças com SDA. Quase metade das crianças Ac‐GOM positivas recidivaram e a maioria delas permaneceu anticorpo‐positiva pelos 4 anos de seguimento. What this paper adds Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies (MOG‐Ab) are highly specific for acquired demyelinating syndromes (ADS). Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies are not identified in children with peripheral demyelination or genetic leukodystrophies/hypomyelination. Up to 48% of MOG‐Ab ADS paediatric patients relapse, higher than previously thought. Seroconversion to MOG‐Ab negative status is infrequent; patients may test MOG‐Ab positive at follow‐up sampling even when asymptomatic. Myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies status should only be used in conjunction with the clinical information to guide maintenance therapy. This article is commented on by Rostásy on pages 859–860 of this issue. This article's has been translated into Spanish and Portuguese. Follow the links from the to view the translations.
  • Editor: England
  • Idioma: Inglês
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